INTRODUCCIÓN:

El desarrollo de un Hemoperitoneo masivo consecutivo a perforación espontánea de la vesícula biliar es un cuadro clínico y anatomo-patológico extremadamente infrecuente. La literatura anglosajona recogía en una revisión de Lefevre et al de 1998 [1] un total de 45 casos publicados, el primero de ellos descrito por Leared en 1858 [2,3]. En otras comunidades médicas occidentales se hallan descritos casos similares de forma aislada y con carácter excepcional.

El primer caso, descrito por Leared en 1858, así como los casos descritos posteriormente en la literatura médica fueron hallazgos de autopsia hasta que en 1921 Gjellerup describió el primer caso de supervivencia con tratamiento quirúrgico de la perforación y el hemoperitoneo [3,4]. Desde 1952 casi todos los casos descritos en la literatura médica han sido relativos a pacientes que han presentado supervivencia tras tratamiento quirúrgico [1].

PRESENTACIÓN DEL CASO:

Varón de 50 años de edad con antecedentes patológicos de hepatopatía alcohólica y trastorno depresivo de unos meses de evolución, reactivo a separación conyugal, de los que se había negado a realizar tratamiento médico específico.

En los días previos al fallecimiento, había presentado un episodio catarral inespecífico y, según las referencias de sus allegados, podría haber presentado malestar general y tinte cutáneo ictérico. Sin pródromos significativos y sin haber solicitado asistencia médica, es hallado muerto en su domicilio.

Ante la ausencia de una causa evidente de muerte y pese a la ausencia de claros indicios traumáticos de muerte violenta se procedió a realizar una autopsia médico legal del fallecido en el Instituto Anatómico Forense de Bilbao, en enero del año 2000.

En la necropsia, durante la inspección externa se encontraron lesiones traumáticas menores en la extremidad superior izquierda que fueron interpretadas en el contexto de una posible caída perimortal. Tras la apertura de la cavidad abdominal, se encontró un hemoperitoneo masivo fluido de aproximadamente 4 litros y cirrosis hepática. La vesícula biliar estaba distendida, de 8,7 x 4 cms y con infiltración hemática de toda su cara inferior, donde existía una perforación ovalada de unos 1,2 cms de diámetro cercana al cuello vesicular (Fig. 1).

Figura 1

En los cortes seriados de la pared de la vesícula biliar, se apreció infiltración hemorrágica transparietal en relación con la perforación, la cual se extendía hacia el cuello vesicular. El conducto cístico se hallaba obstruido por un cálculo biliar. El estudio microscópico puso de manifiesto la existencia de abundante y difuso infiltrado leucocitario transparietal acompañado de infiltración hemática. El diagnóstico histopatológico principal fue colecistitis aguda hemorrágica perforada con cálculo enclavado en cístico.

Otros hallazgos incidentales en la autopsia fueron hipertrofia cardiaca (398 grs) y arterioesclerosis coronaria calcificada con oclusión en no más del 50 % de la luz de las ramas epicárdicas.

El estudio químico toxicológico realizado sobre las muestras viscerales fue negativo para las sustancias incluidas en la batería standard del Instituto Nacional de Toxicología.

DISCUSIÓN:

La perforación espontánea de la vesícula biliar asociada con hemoperitoneo masivo es una complicación clínica extremadamente infrecuente. Existen descritos casos de roturas traumáticas de la vesícula biliar tras traumatismos abdominales cerrados [5,6] y tras traumatismos iatrogénicos en el curso de actos quirúrgicos (lavados peritoneales, punciones biopsia hepáticas) [7]. No obstante, la casuística de pacientes afectos de hemoperitoneo masivo consecutivo a roturas espontáneas de la vesícula biliar es extremadamente exigua. Como se ha indicado en la introducción, un artículo de revisión clínica reciente indicaba que en la literatura médica anglosajona se habían descrito hasta 1998 un total de 44 casos de esta complicación [1], el primero de ellos acreditado por Leared en 1858 [2]. Este caso correspondió con un hallazgo de autopsia en el que se evidenció la existencia de colecistitis y colelitiasis. La revisión de Lefevre et al de 1998 indicaba que la mayoría de las referencias manejadas habían correspondido a perforaciones espontáneas consecutivas a colelitiasis con colecistitis. Las causas de producción del hemoperitoneo en casos de colecistitis agudas habían correspondido en su mayoría con roturas de la arteria cística tras necrosis focal. Dos casos correspondieron a roturas transhepáticas y otras causas habían correspondido a necrosis mucosa con sangrado desde los bordes de la perforación de la vesícula biliar.
Las perforaciones espontáneas de la vesícula biliar como manifestación clínica inicial en pacientes afectos de colecistitis y colelitiasis conocidas son infrecuentes [8]. La mayor parte de los procesos de colecistitis se resuelven satisfactoriamente y sin complicaciones tras la asistencia médica urgente inicial. Solo del 2 al 9% de los casos evolucionan hacia empiema y del 2 al 17% hacia la perforación espontánea de la vesícula biliar. La mortalidad en caso de empiema suele ser alta. No obstante, lo que resulta realmente excepcional es el hecho de que la primera manifestación de la colecistitis sea la perforación espontánea de la vesícula biliar y el hemoperitoneo masivo asociado produciendo una muerte súbita e inesperada del paciente.

En las series analizadas (Whitaker et al en 1970, Refsum et al en 1992 y Lefevre et al en 1998) se definen dos grandes grupos de pacientes de riesgo para el desarrollo de perforación espontánea de la vesícula biliar y hemoperitoneo en los casos con colelitiasis y colecistitis: de una parte, pacientes inmunodeprimidos y, de otra, pacientes ancianos con colecistitis aguda asociada con otra enfermedad sistémica.

El primer caso descrito relativo a perforación espontánea de la vesícula biliar acompañada de hemoperitoneo masivo de causa no directamente relacionada con colecistitis fue descrito por Vest en 1933 [9]. Posteriormente, otros autores reseñan casos similares (Cohen et al en 1953, Griffith et al en 1954, Effors et al en 1954 o Leverton en 1966), siendo la patología cardiovascular hipertensiva o arterioesclerótica la causa anatómica subyacente a la perforación [10].

En otros casos publicados fuera de la comunidad anglosajona, no reflejados en la serie de Lefevre et al, se han identificado otras causas asociadas [11,12]. Faure et al en 1969 [13] presentaron un caso excepcional de rotura espontánea de la vesícula biliar con hemoperitoneo masivo consecutivo a un cáncer de la vesícula biliar. Iacconi et al en 1991 [14] recogen un caso de rotura espontánea de vesícula biliar en un paciente sometido a terapia farmacológica anticoagulante que, un año después de una sustitución valvular protésica cardiaca, sufre una rotura espontánea de la vesícula biliar y hemoperitoneo asociados con colelitiasis, acúmulo hemorrágico intravesicular por lesión vascular mucosa y colecistitis crónica atrófica. Behera et al en 1991 [15] recogen otro caso de perforación de la vesícula biliar en una paciente gestante en la que se identifican la combinación de colelitiasis y colecistitis aguda que produce a su vez la inusual combinación clínica de hemoperitoneo y hemobilia. Finalmente, Hellerich et al presentaron en 1991 [16] un caso atípico de la muerte súbita de un varón de 50 años afecto de cirrosis hepática macronodular. La causa de muerte correspondió con un hemoperitoneo masivo secundario a una rotura espontánea de la vesícula biliar. La rotura fue, sin embargo, secundaria no a un proceso colecistítico o colelitiásico, sino a hemorragia intravesicular masiva consecutiva a sangrado incoercible de una vena varicosa en el lecho mucoso vesicular.

Es significativo el hecho de que casi todas las referencias bibliográficas manejadas desde 1952 hagan alusión a casos de hemoperitoneo masivo consecutivo a perforación de la vesícula biliar en pacientes sometidos a tratamiento quirúrgico con recuperación postoperatoria. Hasta ese año, la primera reseña de supervivencia databa de 1921, alternándose tras esa fecha los casos descritos en pacientes fallecidos y en pacientes que sobreviven al tratamiento quirúrgico. Con posterioridad a 1952, sin embargo, no existen reseñas bibliográficas de hallazgos similares en el contexto de autopsias de pacientes fallecidos. Este hecho puede explicarse por la mejoría significativa de los medios terapéuticos y de los avances quirúrgicos en la asistencia médica urgente. El caso presentado en este artículo, al igual que el aportado por Hellerich et al en 1991, rompen la anterior norma establecida desde 1952 al haber correspondido con un hallazgo de necropsia.

Desde un punto de vista cronopatológico, en el caso presentado, la explicación del desarrollo de una forma de muerte súbita sin pródromos conocidos y sin claros antecedentes físicos antemortem debe buscarse en los antecedentes psíquicos relatados por sus allegados. La existencia de un cuadro clínico de características depresivas reactivas a su situación vital asociado a alcoholismo crónico y el rechazo explícito de la asistencia médica por parte del paciente permiten entender por qué razón pudo producirse el fallecimiento por una patología de estas características, que podría haber sido motivo de asistencia quirúrgica urgente y de un excelente pronóstico vital en el actual estado de la asistencia médica.

El hecho de que sufriera además una cirrosis hepática, patología que puede asociarse con una alteración de los factores de la coagulación, podría haber favorecido el sangrado producido desde la vesícula biliar en este caso y la muerte súbita del paciente.

AGRADECIMIENTOS:

Al Dr. B. Morentin por la revisión crítica del original y a las responsables del servicio de documentación bibliográfica de la biblioteca del Hospital de Basurto, sin cuya inestimable colaboración no hubiese sido posible la compilación bibliográfica realizada.

Este trabajo no ha contado con financiación oficial o privada.

BIBLIOGRAFÍA:

1. Lefevre A, Vanclooster P, de Gheldere C et al. Focal Transmural necrosis of the gallbladder with bleeding resulting in a massive haemoperitoneum. Acta Chir Belg 1998; 98: 113-115.
2. Leared A. Transactions of the Pathological Society. London. 1858-59; 10: 177.
3. Raycroft JF, Mastrangelo M. Massive intraperitoneal hemorrhage, a complication of disease of the gallbladder. Amer J Surg 1960; 32: 102-6.
4. Gjellerup O. Et tilfaelde af ruptura vesicae fellae med. Maegtig intraperitoneal haemorrhagi. Hosp Tid Kobenb 1921; 64: 826.
5. Wright JE. Gallbladder rupture, an isolated seat belt injury. Med J Aust 1976; 1: 785-6.
6. Knepper PA, Riddell RV, Mc Daniel JR. Traumatic rupture of the gallbladder without a penetrating wound of the abdominal wall. Arch Surg 1956; 73: 371.
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9. Vest SA. Gangrene of the gallbladder. Report of cases. Int Surg Dig 1933; 17: 500-503.
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15. Behera A, Gupta NM. Haemoperitoneum and haemobilia due to cystic artery tear associated with gallbladder perforation in acute cholecystitis complicating pregnancy. Eur J Surg 1991; 157: 619-620.
16. Hellerich U, Pollak S. Spontaneus gallbladder rupture caused by «variceal hemorrhage. An unusual complication of portal vein thrombosis». Beitr Geritchl Med 1991; 49: 319-323.

Correspondencia:
Pedro M. Garamendi.
Instituto Vasco de Medicina Legal, Subdirección de Vizcaya.
c/ Buenos Aires nº 6 (Clínica Médico Forense).
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